Estudo do Perfil Motor de Crianças com Perturbações do ... · espectro do autismo....

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Estudo do Perfil Motor de Crianças com Perturbações do Espectro do Autismo Dissertação apresentada com vista à obtenção do Grau de Mestre em Ciência do Desporto Área de especialização em Actividade Física Adaptada de acordo com o Decreto- lei n.º 216/92, de 13 de Outubro. Orientadora: Professora Doutora Maria Adília Silva Co orientador: Professor Doutor Rui Corredeira Co orientadora: Mestre Natália Correia Gisela de Paiva Brás Porto, Outubro de 2009

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Estudo do Perfil Motor de

Crianças com Perturbações do

Espectro do Autismo

Dissertação apresentada com vista à

obtenção do Grau de Mestre em

Ciência do Desporto – Área de

especialização em Actividade Física

Adaptada de acordo com o Decreto-

lei n.º 216/92, de 13 de Outubro.

Orientadora: Professora Doutora Maria Adília Silva

Co – orientador: Professor Doutor Rui Corredeira

Co – orientadora: Mestre Natália Correia

Gisela de Paiva Brás

Porto, Outubro de 2009

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Ficha de Catalogação

Brás, Gisela (2009). Estudo do Perfil Motor de Crianças com Perturbações do

Espectro do Autismo. Dissertação para provas de Mestrado no ramo de Ciência

do Desporto. FADEUP, Edição do Autor.

Palavras-chave: PERTURBAÇÕES DO ESPECTRO DO AUTISMO;

DESENVOLVIMENTO MOTOR; CRIANÇAS, PDMS-2.

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AAGGRRAADDEECCIIMMEENNTTOOSS

À Professora Adília e à Natália por todo o empenho incansável e sem as quais

tudo seria impossível.

À APAC, à APPDA – Norte, à AMA por toda a disponibilidade e por terem

acreditado em mim.

A todos os amigos e colegas de trabalho, que sempre me apoiaram e me

transmitiram uma força imprescindível.

À minha família por me terem pegado ao colo sempre que precisei.

Ao André, o amor da minha vida.

Por todas as crianças com autismo e seus pais, para que se abram caminhos

de luz.

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V

ÍÍNNDDIICCEE GGEERRAALL

AGRADECIMENTOS ........................................................................................ III

ÍNDICE GERAL .................................................................................................. V

ÍNDICE DE FIGURAS ...................................................................................... VII

ÍNDICE DE QUADROS ..................................................................................... IX

RESUMO........................................................................................................... XI

ABSTRACT ..................................................................................................... XIII

ABREVIATURAS ............................................................................................. XV

INTRODUÇÃO GERAL ...................................................................................... 1

ESTUDO 1 ....................................................................................................... 13

Estudo do Perfil Motor de Crianças com Perturbações do Espectro do

Autismo ......................................................................................................... 13

ESTUDO 2 ....................................................................................................... 27

Estudo Exploratório do Perfil Motor de Crianças com Perturbações do

Espectro do Autismo até aos 70 meses ....................................................... 27

CONCLUSÕES FINAIS .................................................................................... 51

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VII

ÍÍNNDDIICCEE DDEE FFIIGGUURRAASS

Figure 1. – Percentiles of GMQ, FMQ e TMQ between 37 and 70 months. ......... 43

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IX

ÍÍNNDDIICCEE DDEE QQUUAADDRROOSS

Quadro 1. – Epidemiologia das PEA .................................................................... 5

Table 1. – Sample’s description with standard score for each subtest. ................ 39

Table 2. – Mean (M) and standard deviation (SD) for each subtest and motor

quotients. .............................................................................................................. 40

Table 3. – Absolute frequency of individuals in qualitative category for each

motor quotient. ..................................................................................................... 42

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XI

RREESSUUMMOO

Actualmente, a literatura sugere-nos que são passíveis de ser detectados

alguns sinais anormais no desenvolvimento sensorio-motor da criança,

possíveis indicadores de um diagnóstico de Perturbação do Espectro do

Autismo (PEA). Concomitantemente, surgem frequentemente os relatos dos

pais, que referem detectar situações anormais no desenvolvimento dos seus

filhos durante os primeiros meses de vida.

Com base nestes pressupostos, com a presente dissertação, pretendemos

colaborar com esta linha de investigação através da realização de dois estudos

um de revisão da literatura e um estudo exploratório de modo a

caracterizarmos o perfil motor de crianças com PEA durante os primeiros anos

de vida. Outro motivo que nos levou a realizar esta investigação é o facto do

diagnóstico se concretizar apenas aos 2/3 anos, o que nos leva a questionar se

os critérios de diagnóstico utilizados actualmente nesta perturbação serão

suficientes e eficientes. Para avaliarmos o perfil motor foram aplicadas as

Peabody Developmental Motor Scales – 2.

Apesar de não termos encontrado um desenvolvimento motor específico das

PEA, foi possível constatar que os padrões motores se encontram muito abaixo

da média dos indivíduos ditos normais e que o seu desenvolvimento não se

observa segundo as etapas sequenciais encontradas na população normal. É

de salientar ainda, que a nossa amostra revela melhor desempenho ao nível da

manipulação fina e integração visuo-motora em detrimento da motricidade

grosseira.

PALAVRAS-CHAVE: PERTURBAÇÕES DO ESPECTRO DO AUTISMO,

CRIANÇAS, DESENVOLVIMENTO MOTOR.

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XIII

AABBSSTTRRAACCTT

The literature suggests that some abnormal signs can be detected in sensory-

motor development of children. These changes can indicate an evaluation to

establish the diagnosis of Autism Spectrum Disorders (ASD). Simultaneously,

parents often refer some abnormal situations in the development of their

children during the first months of life. Another problem is that the diagnosis is

only established at the age of 2 / 3 years. This led us to doubt if the diagnostic

criteria used in these disorders are sufficient and efficient.

Based on these facts, this research is composed by two studies: the first one is

a literature review and the second one is an exploratory study.

The aim of this research was to characterize the motor profile of children with

ASD during the first years of life. To evaluate the motor profile were applied

Peabody Developmental Motor Scales - 2.

Although we have not found a specific motor development of the ASD, the

results suggest that the motor patterns are “below the average” of the normal

children and that their development is not observed according to the same order

of normal population. It also should be noticed that our sample had better

performance in fine manipulation and visual-motor integration and poorer

performance in gross motor skills.

KEYWORDS: AUTISM SPECTRUM DISORDERS, CHILDREN, MOTOR

DEVELOPMENT.

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AABBRREEVVIIAATTUURRAASS

ADI-R – Autism Diagnostic Interview-Revised

ADL – Activities of Daily Living

ADOS-G – Autism Diagnostic Observation Schedule-Generic

ASD – Autism Spectrum Disorders

CARS – Childhood Autism Rating Scale

DD – Developmental Delay

DSM-IV-TR – Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders IV – text

review

FMQ – Fine Motor Quotient

GMQ – Gross Motor Quotient

ICD-10 – International Classification of Disease, 10ª ed.

M-ABC – Movement – Assessment Battery for Children

M-Chat – Modified Checklist for Autism in Todlers

PDMS-2 – Peabody Developmental Motor Scales

PEA – Perturbações do Espectro do Autismo

STAT – Screening Tool for Autism in Two-Year-Olds

TMQ – Total Motor Quotient

WHO – World Health Organization

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IINNTTRROODDUUÇÇÃÃOO GGEERRAALL

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Introdução Geral

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INTRODUÇÃO GERAL

Cada vez mais se reconhece que determinadas alterações ao nível do

neurodesenvolvimento ficariam melhor enquadradas se as integrássemos no

espectro do autismo. Empiricamente, caracteriza-se o autismo como um estado

devastador quando se manifesta plenamente ou seja quando nos deparamos

com “autismo clássico”. No entanto, existem diversas variantes quer ao nível

das características presentes em cada indivíduo, quer ao nível da sua

intensidade, exigindo assim, uma grande perícia de diagnóstico.

Kanner, em 1943, foi dos primeiros clínicos a caracterizar um grupo de

crianças com uma síndrome não descrita. Estas crianças apresentavam

dificuldades ao nível da comunicação e interacção social e um desejo quase

obsessivo da manutenção do estado da realidade. Desde então o diagnóstico

de Autismo tem evoluído passando ainda pela Tríade de Lorna Wing, nos anos

60, utilizada ainda nos dias de hoje. Actualmente, o DSM-IV-TR (2002) é o

manual de diagnóstico utilizado com mais frequência para a definição das

Perturbações do Espectro do Autismo (PEA). Os critérios de diagnósticos

descritos neste manual baseiam-se nas 3 áreas definidas por Lorna Wing

como: (i) problemas ao nível da interacção social; (ii) défices qualitativos na

comunicação); (iii) padrões de comportamento estereotipados. De acordo com

a American Psychiatric Association, são apontadas várias características

específicas do autismo que originaram os critérios de diagnóstico descritos no

Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders – IV – Text Review

(DSM-IV-TR). No domínio social, os sintomas incluem um défice acentuado no

uso da linguagem não verbal e nos reguladores da interacção social, reduzido

interesse na partilha e limitada reciprocidade emocional. Na área da

comunicação verifica-se um acentuado défice ou mesmo ausência de

linguagem oral, dificuldade em manter uma conversação, linguagem

idiossincrática com ecolália e dificuldade ao nível da pragmática. Quanto aos

comportamentos e interesses estes são reduzidos e estereotipados,

preocupando-se com partes ou qualidades dos objectos, não dando

importância à sua funcionalidade. Também é evidente a adesão a rotinas.

Paralelamente ao DSM-IV-TR existe outro manual de diagnóstico, o ICD-10

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Introdução Geral

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(International Classification of Disease), elaborado pela World Health

Organization (WHO), em 1994. Os critérios de diagnóstico são semelhantes,

porém, o especialista que determinar o diagnóstico deve referir qual o manual

que está a utilizar.

Segundo Oliveira et al. (2007), estima-se que em Portugal continental a

prevalência seja de 9.2:10000. A maior prevalência surge em Lisboa e na

região centro do país. O norte do país, o Alentejo e o Algarve são as regiões

onde há menor prevalência. Nos Açores, as estimativas revelam números

superiores aos de Portugal continental, isto é, cerca de 15,6 em cada 10000

crianças. Na sua maioria a população portuguesa apresenta autismo idiopático,

e num número muito reduzido a PEA associa-se, por exemplo, a

cromossopatias, a doenças mitocondriais, a outros síndromes genéticos.

Dados epidemiológicos revelam que os rácios têm vindo a aumentar entre 1987

e 2000 em todo o mundo. Em 1987 diagnosticavam-se 10/10000 indivíduos

com Autismo; em 2000 60/10000 eram indivíduos com o diagnóstico de PEA

(Tidmarsh & Volkmar, 2003). O que se observou foi a evolução do conceito de

autismo para um sentido mais lato de espectro, sendo que os critérios de

diagnóstico se tornaram mais específicos (capazes de distinguir diferentes

diagnósticos dentro do espectro), bem como o esclarecimento crescente dos

pais e dos médicos para esta problemática (Wing & Potter, 2002). Segundo a

American Psychiatric Association, em 2007, a prevalência das PEA era de 6,5

a 6,6 casos em cada 1000.

Segundo Fombonne (2009), a prevalência para a perturbação autistica

actualmente, é de 20.6/10000, as perturbações globais do desenvolvimento

sem outra especificação apresentam um rácio superior sendo este de

37.1/10000. Quanto ao síndrome de Asperger a prevalência é de 6/10000

crianças e a perturbação desintegrativa de segunda infância apresenta uma

prevalência muito inferior, estimando-se 2/100000 crianças.

É apresentado um rácio ainda maior quando se fala apenas em PEA,

apontado para uma prevalência de 1/150 crianças ou 60-70/10000 (Fombonne,

2009; Inglese & Elder, 2009). Assim, com uma prevalência de, torna as PEA

uma mas mais frequentes perturbações do neurodesenvolvimento.

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Introdução Geral

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De seguida, o quadro1 demonstra a prevalência a nível mundial das

PEA por cada 10000 indivíduos.

Quadro 1 Epidemiologia das PEA

Estudo N.º de casos por 10000

indivíduos

Charman (2002)

Wing e Potter (2002)

60 na Europa

89 na Europa

Croen et al. (2002) 12,3 na Califórnia

Tidmarsh e Volkmar, (2003) 66 nos EUA

Oliveira et al. (2007) 9,2 em Portugal

Wong e Hui (2008) 5.49 na China

Williams et al. (2008) 9,6 a 40.8 na Austrália

Relativamente ao quadro 1, as prevalências são diferentes em termos

regionais, estas diferenças devem-se tanto às metodologias utilizadas em cada

estudo, assim como à formação de base dos médicos que estabelecem e

definem o diagnóstico.

Actualmente, a causa que está na origem das PEA ainda não é clara e

as evidências científicas apontam diversas causas que possam estar na base

deste espectro de perturbações. Algumas das investigações procuram a

definição do diagnóstico através da análise dos comportamentos e dos

sintomas revelados por estes indivíduos. Contudo, as novas linhas de

investigação apontam para uma componente genética desta patologia uma vez

que se manifesta desde a nascença e considera-se a existência de uma

predisposição para o aparecimento das PEA. Hoje em dia, conseguimos um

diagnóstico efectivo em idades compreendidas entre os 2,5 e os 4 anos.

Porém, cerca 50% dos pais suspeitam do problema do seu filho durante o

primeiro ano de idade (Dawson, 2000; Chawarka, 2007). Nadel et al. (2006) e

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Introdução Geral

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Landa e Mayer (2006) sugerem, ainda que apesar do diagnóstico tardio, o

próprio relato dos pais, evidencia frequentemente a presença de sinais desde

os primeiros meses de vida da criança. Assim, até a criança ter um diagnóstico

e iniciar uma intervenção ajustada às suas características, já ultrapassou a fase

de desenvolvimento do seu potencial, que por excelência é do nascimento até

aos 3 anos. Segundo a neurociência (Johnston et al., 2009), o cérebro humano

possui uma característica designada por plasticidade cerebral que o torna

capaz de criar novas sinapses e com grande capacidade de mielinização, do

nascimento até aos 3 anos que se prolonga até aos 6 anos.

Com estas evidências torna-se premente desenvolver a capacidade de

diagnosticar através da detecção de sinais mais precoces no desenvolvimento

da criança, nos primeiros anos de vida e apurando outros domínios que não

apenas a comunicação e socialização complementando os critérios de

diagnóstico existentes das PEA. Um olhar holístico sobre o ser humano

permitir-nos-á melhorar a compreensão das suas características e

capacidades. Assim autores como, Charman e Baird (2002) defendem que a

definição do diagnóstico deve ser multidisciplinar baseada em dados

resultantes da aplicação de várias escalas de desenvolvimento específicas

para cada área desenvolvimental, de modo a garantir um diagnóstico mais

fiável e compreender as alterações na severidade do diagnóstico ao longo do

tempo.

Surge, assim, a área motora como uma das áreas de avaliação por

excelência, pois o desenvolvimento motor é o que mais se evidencia nos

primeiros anos de vida. Autores como Teitelbaum et al. (1998) e Baranek

(1999) identificaram alguns sinais motores patológicos nos primeiros meses de

vida de indivíduos com PEA, através da análise retrospectiva de vídeo. Mais

recentemente, Loh et al. (2007) e Ozonoff et al. (2008) também sugerem existir

alterações no comportamento e no desenvolvimento motor destes indivíduos

durante a infância. Para além dos sinais precoces no desenvolvimento motor

poderem alertar para um diagnóstico ou situação de risco, as competências

motoras também se relacionam directamente com os níveis de autonomia e

independência reflectindo-se necessariamente na qualidade de vida das

crianças com PEA e suas famílias. Autores como Jasmin et al. (2008) e Provost

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Introdução Geral

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et al. (2007) relacionam as competências motoras com os níveis de autonomia

destas crianças. Dada a incapacidade ou limitação para estes indivíduos se

adaptarem à nossa realidade e ao funcionamento desta, é importante a nossa

compreensão do seu desenvolvimento e a forma como a suas capacidades

funcionais interferem com a sua autonomia e consequente qualidade de vida

da pessoa com PEA bem como da sua família e/ou cuidadores.

Para a avaliação diagnóstica têm sido utilizadas variadas escalas. Os

instrumentos validados e com um resultado quantitativo permitem-nos afastar

dos critérios mais subjectivos do DSM-IV, aumentando a fiabilidade

diagnóstica. Normalmente, os primeiros instrumentos de avaliação aplicados

são entrevistas aos pais, tais como, Autism Diagnostic Interview-Revised (ADI-

R), a Autism Diagnostic Observation Schedule-Generic (ADOS-G) e a

Childhood Autism Rating Scale (CARS), sendo esta última uma medida para

classificar o comportamento observado durante a avaliação de

desenvolvimento. De seguida, aplicam-se instrumentos normalizados de

despistagem para crianças na primeira e segunda infância tais como,

Screening Tool for Autism in Two-Year-Olds (STAT) e Modified Checklist for

Autism in Todlers (M-Chat). Para a obtenção de um diagnóstico mais concreto

é importante avaliar ainda a inteligência verbal e não verbal (por exemplo,

Weschler Intelligence Scales), a linguagem (Peabody Picture Vocabulary Test)

e o comportamento adaptativo (Vineland Adaptative Behavior Scales) (Ozonoff

et al., 2003). Contudo nenhuma das escalas desenvolvidas valoriza a área

motora como parte integrante do desenvolvimento das crianças com PEA.

Como já referimos, existem diversas escalas para avaliar o

desenvolvimento de crianças com PEA. Contudo, para avaliar o

desenvolvimento motor especificamente, as escalas disponíveis e adequadas

para este tipo de população são em número reduzido, pois na sua maioria

exigem uma boa componente cognitiva. As características comuns presentes

na maioria das pessoas com PEA, tais como: ausência ou défice de linguagem,

défices de compreensão, dificuldade na interacção social, dificuldade no

cumprimento de ordens simples e imitação e défice cognitivo, são factores que

criam bastantes constrangimentos no momento da selecção do instrumento de

avaliação a utilizar. Daí que tenhamos recorrido às PSMS-2 (Peabody

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Introdução Geral

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Developmental Motor Scales – 2) (Folio & Folio, 2000), pois estas permitiram

algumas adaptações para populações especiais durante a aplicação das

escalas. Entre as várias adaptações salientamos o facto de podermos

seleccionar o contexto mais familiar para a criança (como por exemplo em casa

ou durante a hora da terapia) e que o facilitador possa ser o pai, mãe, cuidador,

ou mesmo o terapeuta da criança, sob a orientação do observador do estudo.

Daí que, só tenhamos aplicado os testes em datas e contextos específicos para

cada criança, de acordo com o que julgarmos ser o optimizante para obtermos

a sua melhor colaboração. Estimam-se cerca de 60 minutos para cada

aplicação da escala. Todavia, com populações especiais podemos fazer uma

outra adaptação sendo que a observação pode ser repartida caso sejam

notórios sinais de fadiga, ou seja, avaliarmos uns itens de manhã e outros de

tarde, ou mesmo em dias diferentes (nunca ultrapassando os 5 dias de

intervalo). As instruções do PDMS-2 também permitem ao adulto exemplificar a

tarefa fornecendo pistas visuais e não apenas as ordens verbais (contornando

o constrangimento do défice de compreensão), sendo que a observação do

comportamento motor não tenha que ser sempre imediata após a ordem da

tarefa.

Será, então, possível identificar comportamentos motores ou

determinadas especificidades no desenvolvimento motor das crianças com

PEA que nos auxiliem na definição de um diagnóstico precoce ou em situações

de diagnósticos dúbios? O que nos preocupa relativamente à definição precoce

do diagnóstico é a ansiedade que os pais relatam na busca de uma definição

para a problemática dos seus filhos, e a possibilidade de prestarmos uma

intervenção especializada o mais atempadamente possível.

Em suma, a presente dissertação tem como objectivo geral o estudo do

perfil motor de crianças com PEA dos 0 aos 71 meses. Com propósito de

responder a este objectivo foram desenvolvidos dois estudos. O primeiro

estudo consiste numa revisão da literatura de modo a melhor enquadrarmos o

estado da arte actualmente. O segundo é um estudo de natureza exploratória

que visa a definição de um perfil motor para estes indivíduos, através da

aplicação das PDMS-2. Já que estas escalas são compostas por diferentes

sub-testes, este estudo também nos permitiu caracterizar a nossa amostra

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Introdução Geral

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relativamente às competências posturais, de locomoção, manipulação de

objectos, manipulação fina e integração visuo-motora. E ainda, verificar se é

evidente um aumento do desfasamento destas competências relativamente à

população dita normal com o evoluir da idade.

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Introdução Geral

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Introdução Geral

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EESSTTUUDDOO 11

EESSTTUUDDOO DDOO PPEERRFFIILL MMOOTTOORR DDEE CCRRIIAANNÇÇAASS CCOOMM PPEERRTTUURRBBAAÇÇÕÕEESS DDOO EESSPPEECCTTRROO DDOO

AAUUTTIISSMMOO

Publicado em:

Brás, G., Correia, N., & Silva, A. (2009). Estudo do perfil motor de crianças com

perturbações do espectro do autismo. In L. P. Rodrigues, L. Saraiva, J.

Barreiros & O. Vasconcelos (Eds.), Estudos em Desenvolvimento Motor

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Politécnico de Viana do Castelo.

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Estudo 1

15

Estudo do perfil motor de crianças com perturbações do espectro do autismo

Gisela Brás1, Natália Correia1, Adília Silva1

1 Faculdade de Desporto da Universidade do Porto

Resumo

Vários autores como Baranek (1999) e Dawson et al. (2000) e, mais

recentemente, Loh et al. (2007) e Ozonoff et al. (2008) sugerem existir

diferenças no perfil do desenvolvimento motor de crianças com perturbações

do espectro do autismo, sendo que estas evidenciam, desde muito cedo,

alguns sinais motores que podem ser considerados como sinais de alerta ou

como indicadores para uma avaliação mais especializada. O presente estudo

pretende, através de uma revisão da literatura, caracterizar o perfil de

desenvolvimento motor de crianças com perturbações do espectro do autismo,

desde o nascimento, considerando os contributos percebidos como mais

significativos no que diz respeito ao conhecimento científico acerca desta

problemática.

Palavras-chave

Perturbações do espectro do autismo; desenvolvimento motor; crianças.

O Autismo é uma perturbação do neurodesenvolvimento e, como tal,

admite-se que possa ter uma forte componente genética. Apesar da tecnologia

ainda não nos permitir encontrar certas diferenças nas estruturas cerebrais,

particularmente nas Perturbações do Espectro do Autismo (PEA), suspeita-se

de alterações no crescimento ou na associação das células nervosas cerebrais

(Siegel, 2008).

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Estudo 1

16

Existem cinco diagnósticos específicos dentro das Perturbações do

Espectro do Autismo (ou Perturbações Globais de Desenvolvimento,

designação usada pelo DSM-IV-TR, Diagnostic and Statistical Manual of Mental

Disorders, 4ª Edição, texto revisto, APA, 2000). São estes a Perturbação

Autística, a Perturbação de Asperger, a Perturbação de Rett, a Perturbação

desintegrativa da segunda infância e a Perturbação global de desenvolvimento

sem outra especificação.

De acordo com a American Psychiatric Association (2000), são

apontadas várias características específicas do autismo que originaram os

critérios de diagnóstico descritos no DSM-IV-TR. No domínio social, os

sintomas incluem um défice acentuado no uso da linguagem não verbal (p.e.

contacto ocular e expressões faciais) e nos reguladores da interacção social,

incapacidade para resolver conflitos com pares adequados à sua idade,

reduzido interesse na partilha com o outro e limitada reciprocidade emocional.

Na área da comunicação verifica-se um acentuado défice ou mesmo ausência

de linguagem oral, dificuldade em manter uma conversação, linguagem

idiossincrática ou repetitiva com ecolália e dificuldade ao nível da pragmática.

Quanto aos comportamentos e interesses estes são reduzidos e

estereotipados, preocupando-se com partes ou qualidades dos objectos, não

dando importância à sua funcionalidade. Também é evidente a adesão a

rotinas.

Paralelamente ao DSM-IV-TR existe outro manual de diagnóstico, o ICD-

10 (International Classification of Disease, 10ª ed.), elaborado pela World

Health Organization (WHO), em 1994. Os critérios de diagnóstico são

semelhantes, porém, o especialista que determinar o diagnóstico deve referir

qual o manual que está a utilizar.

Dados epidemiológicos revelam que os rácios aumentaram entre 1987 e

2000. Em 1987 diagnosticavam-se 10/10000 indivíduos com Autismo; em 2000

60/10000 eram indivíduos com o diagnóstico de PEA (Tidmarsh & Volkmar,

2003). O que se observou foi a evolução do conceito de autismo para um

sentido mais lato de espectro. Segundo a American Psychiatric Association, em

2007 a prevalência das PEA era de 6,5 a 6,6 casos em cada 1000.

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Estudo 1

17

De acordo com o estudo epidemiológico realizado em Portugal (Oliveira,

Ataíde, Marques et al., 2007), estima-se que as PEA apresentam uma

prevalência de 9,2 em cada 10000 crianças. A maior prevalência surge em

Lisboa e na região centro do país. O norte do país, o Alentejo e o Algarve são

as regiões onde há menor prevalência. Nos Açores, as estimativas revelam

números superiores aos de Portugal continental, isto é, cerca de 15,6 em cada

10000 crianças.

O Autismo foi pela primeira vez diagnosticado por Leo Kanner

(pedopsiquiatra na Universidade Johns Hopkins), em 1943. Kanner

caracterizou onze crianças com uma síndrome não descrita anteriormente, a

qual designou por autismo infantil precoce. Todas as crianças estudadas

revelaram incapacidade para se relacionarem com os outros e para utilizarem a

linguagem como veículo de comunicação, assim como um desejo impulsivo

pela manutenção do estado das coisas. Associado a estes sintomas, as

crianças apresentavam estados co-mórbidos de ansiedade, macrocefalia e

alterações nos padrões alimentares.

Mais tarde, na década de setenta, Lorna Wing realizou um estudo

epidemiológico e verificou que todas as crianças com diagnóstico de autismo

apresentavam uma tríade de características muito específica: (i) reduzida

participação social, (ii) défice na comunicação com lacunas na linguagem

expressiva e compreensiva e (iii) dificuldades nas capacidades imaginativas e

de fantasia, com comportamentos repetitivos e estereotipados. A estes três

sintomas deu-se a designação de “Tríade de Lorna Wing”.

Desde a publicação de Kanner ocorreram grandes avanços na

compreensão das PEA, quer ao nível da sua base biológica quer cognitivo-

comportamental. Contudo, a comunidade científica continua a questionar-se

acerca da etiologia das PEA, pois sendo uma doença neurológica, os critérios

do DSM-IV-TR ou do ICD-10 parecem ser redutores, por se basearem apenas

na tríade de Lorna Wing.

Apesar de ser uma perturbação neurológica, com uma provável origem

pré-natal, as PEA raramente são diagnosticadas antes dos dois ou três anos de

idade. Assim sendo, uma vez que a maioria dos casos não são sinalizados

para avaliações mais específicas antes dessa idade, ultrapassa-se a fase de

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Estudo 1

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desenvolvimento do potencial da criança sendo esta, por excelência, do

nascimento até aos três anos. Segundo Kandel e Schawartz (2003), o cérebro

humano possui uma característica designada por plasticidade cerebral que o

torna capaz de criar novas sinapses, com grande capacidade de mielinização,

do nascimento até aos seis anos. Com base neste pressuposto, a comunidade

científica procura evidências no perfil de desenvolvimento da criança que

permitam estabelecer um diagnóstico de PEA o mais precoce possível.

É importante salientar que vários autores (Dawson, Osterling, Meltzoff et

al., 2000; Travarthen & Daniel, 2005) referem que cerca de 50% dos pais de

crianças com PEA suspeitam do problema do seu filho durante o primeiro ano

de idade. Temos ainda outros estudos, como os de Landa e Mayer (2006),

Nadel e Poss (2006) e Chawarska, Klin, Paul et al. (2007), que sugerem que a

criança evidencia sinais atípicos desde os primeiros meses de vida.

Por conseguinte, vários autores investigam as alterações das

competências motoras em idades precoces (desde o nascimento), uma vez

que no desenvolvimento global da criança são estas as primeiras a serem

evidenciadas.

Estudos recentes sugerem que as crianças com PEA apresentam

características motoras desviadas dos padrões normais de desenvolvimento,

desde o nascimento (Ozonoff et al., 2007; Jasmin et al., 2008). Teitelbaum,

Nye, Fryman et al. (1998) fizeram uma análise retrospectiva de vídeo,

sugerindo que as anomalias do movimento seriam os primeiros

comportamentos a serem avaliados nos indivíduos autistas. Por sua vez,

Baraneck (1999) comparou o desenvolvimento motor de crianças com PEA e

crianças ditas normais, entre os nove e os doze meses. Este estudo considera

as funções sensorio-motoras como fortes indicadores do diagnóstico de PEA.

Apesar de vários estudos, abaixo citados, apontarem para disfunções

relacionadas com o cerebelo, corpo caloso e gânglios da base, estas

alterações cerebrais ainda não são totalmente conclusivas, uma vez que as

bases neurofisiológicas destas alterações motoras ainda não estão

estabelecidas.

Muller, Pierce, Ambrose et al. (2000) procuraram relacionar, através da

Ressonância Magnética, as áreas cerebrais activadas aquando da execução

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Estudo 1

19

dos movimentos dos dedos. Os resultados encontrados demonstraram que, em

adultos normais, a área activada é o cerebelo anterior, enquanto em indivíduos

com PEA parece ser o cerebelo posterior.

Segundo um estudo de Keary, Minshew, Bansal et al. (2009), o papel do

corpo caloso, que relaciona as conexões interhemisféricas, está intimamente

relacionado com a patofisiologia das PEA, uma vez que este parece apresentar

menores dimensões em indivíduos com esta patologia. Este estudo também

revela que a dimensão tem uma relação directa com o desempenho em testes

neuropsicológicos, isto é, quanto maior é o corpo caloso melhores são os

resultados.

Outra linha de investigação em crianças com PEA centra-se no

desenvolvimento motor.

Teitelbaum, Nye, Fryman et al. (1998) após analisarem vídeos de

dezassete crianças com diagnóstico de PEA afirmam que são detectáveis, a

partir dos quatro a seis meses de idade, alterações nos padrões motores e no

tónus muscular. Entre as várias alterações descritas nestas crianças, os

autores enfatizam: a persistência de posturas assimétricas; o rolar em bloco

sem dissociação sequencial de cinturas; a distribuição assimétrica do peso na

posição de sentado; as reacções tardias de extensão protectora; a falta de

procura de outras posições mais seguras quando colocadas na posição de pé

com apoio anterior; a marcha persistentemente assimétrica, de base alargada e

sem alternância nem oposição de membros.

Uma outra pesquisa realizada por Baranek (1999), com base na análise

retrospectiva de vídeo, sugeriu que é possível detectar sintomas atípicos, ainda

que subtis, desde os nove a doze meses de idade em crianças com PEA.

Podemos salientar a falta de receptividade táctil, estereotipias motoras, pobres

posturas antecipatórias e pobre modulação sensorial, entre outros sintomas

sociais e cognitivos.

Outros estudos, com base na observação de crianças com PEA durante

os primeiros meses de vida, salientam as dificuldades ao nível da coordenação

motora oral (dificuldades na sucção e flutuação do tónus), défices sensorio-

motores e um leque pouco diversificado de movimentos (Dawson, Osterling,

Meltzoff et al., 2000). Estes autores referem ainda que as estereotipias

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Estudo 1

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aumentam com o tempo, bem como o andar em bicos de pés e o balançar da

cabeça. Por outro lado, Trevarthen e Daniel (2005) enfatizam a presença de

hiperactividade, repetição de gestos ritualizados e pobre controlo postural.

Mais recentemente, Ozonoff, Young, Goldring et al. (2008) procuraram,

através da análise retrospectiva de vídeo e entrevistas aos pais, diferenciar

crianças com PEA de crianças com e sem atraso de desenvolvimento, nos dois

primeiros anos de vida. Os resultados demonstraram um ritmo mais lento de

aquisição de competências motoras no grupo de crianças com PEA e no grupo

com atraso de desenvolvimento. No entanto, neste último os défices

verificaram-se ao nível da qualidade de movimento, enquanto no grupo com

PEA as lacunas evidenciaram-se ao nível da aquisição de competências,

sendo que o défice motor tende a acentuar-se com a idade.

Baseados nas características motoras das crianças com PEA descritas

pelos estudos anteriores, outros autores procuram explicar os mecanismos

neurológicos que podem estar na base destas alterações neuro-motoras.

De acordo com Schmitz, Martineau, Barthélémy et al. (2003) estas

crianças recorrem aos mecanismos de feedback, em detrimento dos

mecanismos de feed-forward, originando o défice no controlo motor. Desta

forma, as crianças com PEA apresentam dificuldades em manter o controlo

postural durante uma actividade que exija coordenação bimanual. Estes

autores também relacionaram a actividade cerebral atípica, mais

especificamente a disfunção ao nível do cerebelo, com o défice na função de

antecipação postural.

Em 2003, Vernazza e Martin estudaram a locomoção e o equilíbrio em

crianças com PEA, através da cinemática, e concluíram que os défices motores

relacionados com a locomoção são resultantes das dificuldades de orientação

para um determinado objectivo e da definição da trajectória do movimento

(planeamento motor).

Mais recentemente, para compreender o planeamento motor dos

indivíduos com PEA, Glazebrook, Elliot e Szatmari (2008) confrontaram o

tempo de reacção com a quantidade e a qualidade de informação,

disponibilizada de forma variada, durante a execução de determinados

movimentos. Quando a informação é apenas verbal, envolvendo um processo

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Estudo 1

21

mental mais complexo, os resultados apontam para uma grande dificuldade em

antecipar as acções. Contudo, tendem a melhorar se o suporte da informação

for visual e concreto.

Ao examinarem o comportamento motor de crianças com PEA, entre os

doze e os dezoito meses, Loh, Soman, Brian et al. (2007) sugeriram que as

estereotipias exacerbam-se com a idade e que o padrão motor torna-se mais

pobre. Tal como refere Pierce e Courchesne (cit. por Loh et al., 2007, p.32)

existe uma relação directa entre as estereotipias e a disfunção de

determinadas regiões neuroanatómicas, como por exemplo o lobo frontal do

cerebelo.

Também Landa e Mayer (2006) apresentaram resultados semelhantes

ao estudarem o desenvolvimento motor de crianças com PEA dos seis aos

vinte e quatro meses. Neste estudo as crianças foram categorizadas em três

grupos: um grupo com atraso de desenvolvimento da linguagem, um grupo

com PEA e um grupo de controlo. As autoras aplicaram as Mullen Scales of

Early Learning (MSEL) aos seis, catorze e vinte e quatro meses. Na análise

dos resultados constataram que aos seis meses de idade as diferenças

observadas entre os grupos não eram estatisticamente significativas. Contudo,

aos catorze meses já se verificavam diferenças significativas, com excepção da

recepção visual. Aos vinte e quatro meses o grupo com PEA apresentava

resultados pobres, e com significado estatístico, em todos os domínios quando

comparado com o grupo de controlo.

Numa outra abordagem, Provost, Lopez e Heimerl (2007) avaliaram as

competências motoras de crianças com PEA em idade pré-escolar aplicando

as Peabody Developmental Motor Scale (PDMS-2). Os resultados indicaram

um desvio significativo dos quocientes de motricidade global e fina quando

comparados com os padrões normais, verificando-se um desvio maior no

quociente motor fino relativamente ao quociente motor global. Todavia, os

resultados sugerem que os quocientes motores nas crianças com PEA não

diferem significativamente dos quocientes das crianças que apresentam

apenas atraso de desenvolvimento psicomotor.

Autores como Jasmin, Couture, McKinley et al. (2008) apontam para a

importância do desenvolvimento sensorio-motor como indicador de

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Estudo 1

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independência funcional no quotidiano das crianças com PEA. Estes avaliaram

as competências sensorio-motoras através das PDMS-2, na tentativa de as

relacionarem com as actividades da vida diária em crianças em idade pré-

escolar. Os resultados sugerem que o maior défice manifesta-se ao nível da

locomoção e da manipulação de objectos (quociente motor global). Com estas

evidências, os autores relacionaram o baixo nível de independência funcional

com o défice motor e com as respostas sensoriais atípicas.

Recorrendo a um estudo retrospectivo baseado nas avaliações

diagnósticas, Ming, Brimacombe e Wagner (2007) procuraram descrever a

prevalência dos défices motores nas PEA. Os resultados apontam para uma

maior prevalência de hipotonia e apraxia.

Da revisão da literatura apresentada podemos concluir que é possível

detectar sinais de alterações no desenvolvimento motor de crianças com PEA

desde o nascimento. Estas conclusões levam-nos, uma vez mais, a questionar

a possibilidade de um diagnóstico mais precoce e efectivo, considerando outros

sinais que não apenas os do domínio social e da linguagem contemplados no

DSM-IV-TR.

Neste sentido, e com base na literatura apresentada, considera-se

pertinente dar mais importância à avaliação sensorio-motora das crianças em

risco de diagnóstico de PEA, em idades precoces.

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Estudo 1

23

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EESSTTUUDDOO 22

EESSTTUUDDOO EEXXPPLLOORRAATTÓÓRRIIOO DDOO PPEERRFFIILL MMOOTTOORR DDEE CCRRIIAANNÇÇAASS CCOOMM PPEERRTTUURRBBAAÇÇÕÕEESS DDOO

EESSPPEECCTTRROO DDOO AAUUTTIISSMMOO AATTÉÉ AAOOSS 7700 MMEESSEESS

Submetido para publicação em:

Journal of Autism and Developmental Disorders

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Estudo 2

29

Exploratory study of motor profile of children with Autism Spectrum Disorders

from diagnosis to 70 months old.

1Gisela P. Brás [email protected]

Adapted Physical Activity Department, Faculty of Sport, University of Porto

Rua Dr. Plácido Costa, 91 - 4200.450 Porto PORTUGAL

1Natália M. Correia [email protected]

1Maria Adília Sá M. Silva [email protected]

1Faculty of Sports University of Porto

Running head: Motor profile of autistic children

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Estudo 2

30

ABSTRACT

Changes in the motor development profile of children with Autism

Spectrum Disorders (ASD) are evident since very early and have been widely

described by the scientific community. However, it hasn´t been described yet a

specific motor profile of the Autism Spectrum Disorders.

The aim of this study was to characterize the motor profile in children

with ASD, using the PDMS-2 (Peabody Developmental Motor Scales). We

evaluated 18 children with ASD, aged between 37 and 70 months. The results

suggested that our sample reveals a very poor performance concerning motor

development. It is noteworthy that the biggest deficit is on the objects

manipulation and that their strongest areas are the fine manipulation and

posture. We observed several levels of the sample’s performance in each

subtest and in each child, since the strong and weak areas are specific to each

child.

Although it is not possible to define a motor profile in this sample, it is

clear that the motor area of these children is affected. So we suggest that this

fact must be considered in diagnosis and in further intervention.

Gisela P. Brás [email protected]

Natália M. Correia [email protected]

Maria Adília M. Silva [email protected]

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Estudo 2

31

INTRODUCTION

Autism is a neurodevelopmental disorder and it is admitted that it may

have a strong genetic component. In the Pervasive Developmental Disorders,

more commonly referred to as Autism Spectrum Disorders (ASD), there are five

specific diagnosis: autistic disorder, Asperger's disorder, Rett's disorder,

childhood disintegrative disorder and pervasive developmental disorder, not

otherwise specified (Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,

2002).

According to the American Psychiatric Association, several specific

characteristics of autism lead to the diagnostic criteria described in DSM-IV-TR.

Qualitative impairment in social interaction is manifested by a deficit in use of

non-verbal behaviors (e.g., eye contact and facial expressions), impairment in

use of gestures to regulate social interaction, inability to solve conflicts with

peers, lack of interest in sharing with others and limited emotional reciprocity. In

the area of communication there is delay or total lack of the development of

spoken language, marked impairment in the ability to initiate or sustain a

conversation with others, repetitive use and idiosyncratic language. They also

show restricted, repetitive, and stereotyped patterns of behaviour, interests, and

activities, worry about parts or qualities of objects but don’t giving importance to

their functionality. Apparently, there is an inflexible adherence to specific

routines. Another aspect that must be taken in consideration at the time of

diagnosis is the comorbidity in ASD. According to Bonde (2000), we can

consider as major comorbidities the attention deficit and hyperactivity, the lack

of motor function and the cognitive-perceptual deficits.

Epidemiological data show that the ratios have been increasing. Several

specialists relate this fact to the evolution of the concept of autism into a wider

spectrum and to more specific diagnostic criteria, as well as to the growing

knowledge of parents and family physicians/pediatricians about this problem

(Wing & Potter, 2002). Nowadays, Fombonne (2009) suggests a prevalence of

20/10000 for these disorders. According to an epidemiological study conducted

by Oliveira et al. (2007), it is estimated that in Portugal ASD show a prevalence

of 9.2 in 10,000 children.

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Estudo 2

32

The scientific community are trying to find the etiology of ASD. Believing

that it is a neurological disorder with a probable prenatal origin, the ASD are

rarely diagnosed before 2 or 3 years old. Thus we keep on searching evidences

in the developmental profile of the child that lead to an ASD diagnosis as soon

as possible. The role of parents is very relevant because they are the ones that

can describe the earliest development of their children (the period preceding the

establishment of diagnosis). Several authors (Dawson et al. 2000; Travarthen &

Daniel, 2005) suggest that around 50% of parents notice the problem of their

child during the first year. Other authors, like Landa and Mayer (2006), Nadel

and Poss (2006) and Chawarska et al. (2007), suggest that the child shows

unusual behaviour since the first months of life.

Considering that ASD may be the result of genetic factors, several

authors have analysed the etiological bases of these disorders based on

neurophysiology. Although different researches indicate dysfunctions in the

cerebellum, corpus callosum and basal ganglia, these brain changes are not

fully conclusive, since the neurophysiologic bases of these motor abnormalities

have not been established (Muller et al., 2001; Keary et al., 2009).

Keeping in mind that ASD may have a genetic component and that some

parents refer atypical signs on sensory and motor development in the first

months of life, some authors observed the motor behaviour at very early ages

(from birth). Through a retrospective analysis of 17 videos with ASD children,

Teitelbaum et al. (1998) suggested that the movement and tone could be the

first behaviours to be assessed in individuals with autism. Among the several

changes described concerning these children, the authors emphasize: the

persistence of asymmetric postures, the absence of sequential segmental

rotation, an asymmetric distribution of weight when sitting, the delay of

protective reflexes, keeping standing in one place for a long period of time

(feeling more safe), asymmetric walking, without alternation or opposition of

limbs. The authors also emphasize hyperactivity, repetition and stereotyped

gestures.

Baranek (1999) also used a retrospective video analysis. She compared

the motor development of 11 children with ASD, 10 children with developmental

disabilities and 11 children with normal development, aged between 9 and 12

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Estudo 2

33

months. The author suggested that the sensory-motor pattern of the group with

ASD differed from the pattern of the other groups. Thus, this study considers

the sensory-motor functions as strong indicators of a diagnosis of ASD, and it

must be considered together with the social responses by the time of diagnosis.

This author also highlights the aversion towards social touch, motor

stereotypies, poor posture and anticipatory deficit in sensory modulation, among

other social and cognitive symptoms. Other researches, based in observing

children with ASD during their first months of life, claim difficulties in oral motor

coordination (difficulties in sucking and fluctuating tone) and deficits in sensory-

motor development. In the case study presented by Dawson et al. (2000) these

deficits are reinforced as well as the increase of stereotypies as time goes by.

In a study of motor development with children with ASD, aged between 6

and 24 months, Landa and Mayer (2006) have suggested that the delay in

motor development increases as they get older. In prospective study they

examined 87 children at three different ages: 6, 14 and 24 months. At 24th

months, all the participants were subjected to a clinical and development

assessment. The 87 children were divided into 3 groups: one with ASD, with

language delay and another with normal development. At the age of 6 months

the differences between the groups were not statistically significant. However,

at the age of 14 months significant differences were noticed, except in visual

stimulus reception. At the age of 24 months the group with ASD showed poor

results in all areas compared with the normal group. It is also important to refer

Loh et al. (2007), since they have similar results to Landa and Mayer (2006). In

this longitudinal study, having used retrospective video analysis, the authors

evaluated 8 children with ASD, 8 without confirmation of diagnosis and 15

children with normal development. The authors examined the motor behaviour

of this sample, at the age of 12 and 18 months, and suggested that stereotypies

increase as they grow up and that motor behaviour becomes poorer in the

group with ASD.

Using a retrospective cohort study of 218 children in New Jersey Autism

Center, based on diagnostic evaluations, Ming et al. (2007) referred the

prevalence of motor deficits in ASD. The results indicated a higher prevalence

of hypotonia and apraxia.

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Estudo 2

34

Recently, Ozonoff et al. (2008) using retrospective video analysis and

parents’ interviews sought the differences in motor behaviour among children

with ASD and children with or without developmental delay, till the age of two.

The ASD group was composed by 54 children, aged between 21 and 61

months old at the time of the video collection. The ages of the two other groups

were matched with the ones of the group with ASD. The group with

development delay (DD) included 25 children and the group with normal

development included 24. The results showed a consistent pattern of slow

motor development in ASD and DD groups. But in the ASD group the motor

deficit tends to increase with age. However, this investigation did not observe

abnormal specific characteristics of motor development in ASD.

Taking into consideration the analysis of motor behaviour, particularly in

the development of motor skills, we must mention several investigations based

on assessment and direct observation of children with ASD.

Thus, Green et al. (2002) by using the Movement – Assessment Battery

for Children (M-ABC) compared the motor development among ASD and

specific developmental disorders of motor function. The authors suggest that

children with ASD get better performances, especially in ball skills. However the

groups showed a similar IQ.

Later, Provost et al. (2007) assessed the motor skills of 19 children with

ASD in preschool, applying the Peabody Developmental Motor Scales (PDMS-

2). The results suggested a poor performance of gross and fine motor skills

when compared to normal population. However gross motor quotient was

worse. This research suggests that motor deficit in children with ASD does not

differ significantly from children who have only delayed psychomotor

development.

Authors like Jasmin et al. (2008) refer the importance of sensory-motor

development as an indicator for the daily life autonomy of children with ASD.

They evaluated the sensory responses, motor skills and independence in ADLs

(Activities of Daily Living). They assessed motor skills of 35 children with ASD

through the PDMS-2. This investigation suggested that the major deficit was in

locomotion and objects manipulation (gross motor quotient), confirming the

study of Provost et al. (2007). Taking this evidence, the authors related the poor

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Estudo 2

35

level of functional independence with the motor deficit and atypical sensory

responses.

Based on the motor characteristics of children with ASD, described in the

previous researches, other authors tried to explain the neurological

mechanisms that may underlie these neuromotor changes.

In 2003, Mari et al. (2003) investigated the motor planning and motor

execution. The authors, through cinematic, analyzed the reach-to-grasp

movement. They compared 20 autistic children with 20 children with normal

development and confirmed changes in motor patterns in the ASD group. They

also suggested that these movements can indicate an early diagnosis and help

in the distinction of individual diagnoses within the spectrum.

According to Schmitz et al. (2003) these children use feedback

mechanisms, instead of feed-forward mechanisms, leading to deficit in motor

control. After comparing the motor performance of right-handed children, 8

children with ASD and 16 children without ASD, they noticed that children with

ASD show major difficulties in maintaining postural control during an activity that

requires bimanual coordination. These authors also related atypical brain

activity with the deficit in anticipatory postural function.

Vernazza et al. (2005) also studied the postural anticipation and motor

coordination during locomotion. 9 children with ASD were compared with 6

children without development, using cinematic. The authors concluded that

motor deficits related to locomotion (as evidenced in children with ASD) are the

result of difficulties in orientation for a goal and definition of the movement

trajectory. Thus they suggested a deficit in motor planning.

Later, in 2008, to understand the motor planning of individuals with ASD,

Glazebrook et al. compared reaction times and movement times between two

groups, one of 17 young people with ASD and one with 12 individuals without

ASD. They suggested that individuals with ASD have higher latency times,

because, while planning the movement, they consider all the hypotheses of

movement and pathways. The authors say that these individuals have

anticipatory skills, as well as feed-back ones. The same authors think that if the

available information before the action is only verbal, it implies a complex

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Estudo 2

36

mental process, consequently the difficulty in anticipating the actions will

increase. So the information for these children must be visual and concrete.

Literature and scientific evidence show us an accentuated deficit of the

motor development in the ASD population. So we consider relevant the

characterization of a motor profile that may help us clarify the diagnosis and

establish goals for a clinical and educational intervention.

METHODS

In this exploratory and descriptive study, we evaluated the motor

development of children with ASD from the age of diagnosis to the age of 70

months. By applying the PDMS-2, we evaluated the stationary, locomotion,

object manipulation, fine manipulation and visual-motor integration of our

sample. Thus, we obtained the gross, fine and total quotient motor of each

child.

Participants

A total of 18 children (2 females and 16 males) were identified as the

sample for this descriptive study. They were aged between 37 and 70 months,

with a mean age of 48.4 months and a standard deviation of 10.9 months. The

criteria for inclusion were: i) diagnosis of ASD identified by a specialist, ii)

absence of associated diseases, iii) absence of any motor or sensory disability.

Several authors, such as Campos et al. (2009), Carcelen et al. (2009) and

Evensen et al. (2009), indicate as risk factors for delays in motor development,

low birth weight and prematurity. Accordingly none of them were preterm

(gestation <32 weeks) and less than 2500g at birth.

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Estudo 2

37

Instrument

The goal of the present study was to assess the motor skills of children

with ASD from their diagnosis until they are 70 months old. In order to

characterize the motor profile of children we used the Peabody Developmental

Motor Scales - 2nd Edition (PDMS-2) (Folio & Fewell, 2000), because this is

one of the most common infant motor assessment tools. The PDMS-2 provides

results expressed in 3 areas of motor behaviour: gross motor quotient (GMQ),

fine motor quotient (QMF), total motor quotient (TMQ).

The gross motor quotient (GMQ) consists of the sum of the sub-tests:

reflexes, stationary, locomotion and objects manipulation. The fine motor

quotient (FMQ) includes the results of the 2 sub-tests: grasping and visual-

motor integration. The total motor quotient (TMQ) is composed by the

combination of the results of the GMQ and FMQ. Because of this, it is

considered the best estimative of the overall motor abilities.

As mentioned previously, each sub-test assesses a specific domain and

is composed by items (motor tasks) age-matched with an increasing complexity.

This study did not evaluate the sub- test reflexes, because this is only applied

from birth to the ages of 11 months and our sample includes older children.

stationary consists of 30 items and assesses the child’s ability to sustain control

of his or her body and balance; the sub-test locomotion, composed by 89 items,

assesses the child's ability to move from one place to another; the subtest

object manipulation includes 24 items and measures a child’s ability to

manipulate balls; the 26 items of the subtest grasping assess the ability of the

child to control the use of fingers and hands; the subtest visual-motor

integration, with 72 items, assesses the child's ability to use visual perceptual

skills to perform complex eye-hand coordination tasks.

At the end, the sum of each of the subtests as well as the motor

quotients are checked according to a reference table. The average performance

established for normality is the standard score 10 when we consider subtests

and 100 when we consider quotients. The standard deviation of the subtests, is

3 and the standard deviation of quotients is 15. For interpreting PDMS-2

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Estudo 2

38

quotients scores, we can list results in 7 categories, from "Very Good" to "Very

Poor". Thus, PDMS-2 allows us to compare individuals of different ages.

Procedures

Initially, we asked some institutions that were specialized in ASD, for

permission to contact with the children’s parents. We explained them our goals

and the methodology of our research. Next we asked parents to allow their

children to participate in this study. We asked them to sign an authorization,

which safeguarded the confidentiality of results and guaranteed the

presentation of the study results at the end.

In this study we included children, not supported by these institutions but

that met the criteria for inclusion.

As stated in the examiner’s manual of the PDMS-2, we used adaptations

such as: the context should be as familiar as possible for the child (e.g. at

home) and the facilitator could be the father, mother, caregiver, or even the

child's therapist, under the guidance of the researcher.

Therefore, we arranged, with their parents, the dates and contexts of

evaluation, according to what we thought to be the ideal one to obtain the best

performance from the child.

The administration of the PDMS-2 is individual and a typical assessment

session lasts for about 60 minutes. However, with special populations we can

perform a shared observation whenever children show they are getting tired (i.e.

some items are evaluated in the morning and others later, or even on different

days, never exceeding 5 days apart). The children started on a given item,

according to their chronological age (or according to the most appropriate entry

point determined by clinical judgment of examiner), and continued until failing 3

consecutive items (scored 0). When the child scored 2 (optimal proficiency) on

3 consecutive items, we stopped the evaluation of the subtest. Then we

summed the subtest and compared with the standardized values for the normal

population of their age.

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Estudo 2

39

RESULTS AND DISCUSSION

Table1 presents performance analysis of the sample in each of the sub-

tests individually.

Table 1. Description of sample with the standard score for each subtest.

Individuals Age

GMQ FMQ

STATIONARYa LOCOMOTIONa OBJECT

MANIPULATIONa GRASPINGa

VISUAL-

MOTORa

1 49 4 6 3 5 4

2 70 3 3 2 2 4

3 37 6 3 1 7 6

4 69 3 7 6 8 7

5 54 4 6 6 3 5

6 49 4 4 5 5 4

7 46 9 10 5 11 9

8 54 5 6 5 6 4

9 40 8 7 5 8 5

10 37 7 5 4 8 6

11 37 8 6 5 2 6

12 40 8 7 5 8 6

13 66 7 7 6 7 6

14 50 6 4 5 4 5

15 38 6 4 6 5 4

16 43 12 8 6 10 25

17 41 6 5 3 6 5

18 52 5 5 3 4 5

a Standard scores: mean =10, SD = 3

Concerning the stationary 17 individuals (94.4%) are performed below

average (standard score below 10), and only 1 person was above the average.

On the locomotion, 1 of the individuals (5.6%) was average compared to the

normal population. Object manipulation presented itself as the weakest area,

because all individuals had a standard score equal or less than 6. On the

grasping, 2 individuals (11.1%) showed an average performance. On the

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Estudo 2

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subtest visual-motor integration, only 1 individual (5.6%) got a standard score

25 and the remaining 94.4% got a score below the average.

Still stressing Table 1, we observed a large heterogeneity of the sample

when comparing the performance of individuals in each subtest and it was not

possible to see a pattern on the results. This was also evidenced in Table 2,

due to the large range of the results of each subtest. This heterogeneity was

also observed in each child, because we could not observe a consistent

performance among the results obtained in the subtests of the same individual.

Thus, in this research the sample performance confirmed the individuality of

each person with ASD, as the strong and weak areas was specific to each

individual, very different from each other, within our sample.

Next, Table 2 refers the mean of standard scores of each of the subtests

and motor quotients.

Table 2. Mean (M) and standard deviation (SD) for each subtest and motor quotient.

M (SD)

Range

Subtests

STATIONARYa 6,2 (2,3) 12-3

LOCOMOTIONa 5,7 (1,8) 10-3

OBJECT MANIPULATIONa 4,5 (1,5) 6-1

GRASPINGa 6,1 (2,6) 11-2

VISUAL-MOTORa 5,5 (1,4) 9-4

Motor

Quotients

GROSS MOTOR QUOTIENT

(GMQ)b

70,9 (9,6) 53-91

FINE MOTOR QUOTIENT

(FMQ)b

74,7 (11,1) 58-100

TOTAL MOTOR QUOTIENT

(TMQ)b

69,9 (10,5) 51-92

a Standard scores: mean = 10, SD =3

b Quocient scores: mean = 100, SD = 15

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Estudo 2

41

According to the mean of the standard scores (Table 2), we noticed that

the object manipulation was the worst performance with 4.5. The stationary and

grasping presented the best results with 6.2 and 6.1, respectively.

The best performance of this sample occurred at the FMQ, despite of a

very poor score when compared to the normal population.

Similar results were suggested by Jasmin et al. (2008). In their research

the worst performances occurred on the object manipulation. Provost et al.

(2007) and Jasmin et al. (2008) found lower performance levels in locomotion

comparing to the stationary, which was also observed in our sample. The poor

results in object manipulation reported in most studies, reflected the difficulties

in motor planning.

It is important to refer Mari et al. (2003), because these authors suggest

that deficits in motor planning are observed since the movements of reach-to-

grasp. Also, Ming et al. (2007) suggest apraxia as one of the most common

motor deficits in the ASD. This fact is reflected in the weak global performance

of our sample. It should be noticed that the limited cooperation of children in the

object manipulation subtest was due to the fact that they did not give any

significance to the ball game and ignored it, refusing to perform the task.

Although, apparently they had the motor skills required to perform the tasks, we

were unable to quote them because they didn’t do the test according to the

rules of PDMS-2. This was one of the constraints of this study because this

population has many difficulties in oral-verbal comprehension, as well as

difficulties in identifying the purpose (objective and self-interest) of some tasks.

About locomotion, we can suggest that the short demand for new

experiences increased by the investment in fine motor tasks in pre-school

influence the acquisition of these skills. Other authors, like Muller et al. (2004),

suggest abnormal patterns of brain activity in responsible areas for motor

functions. Also Vernazza et al. (2005) take in consideration that children with

ASD often lose the target of their motor action, relating it with poor motor

planning.

Table 3, describes the quality of the motor quotients of our sample. Once

again, we observe that this sample is below the normal pattern in any of the

quotients.

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Estudo 2

42

Table 3. Frequency of individuals by qualitative category in each motor quotient.

Quotients Very Poor Poor Below

Average Average

Above

Average

QMG

QMF

QMT

8

9

12

8

4

4

2

3

1

0

2

1

0

0

0

The QMG, composed by locomotion and stationary, presents itself,

mostly, with performances from weak to very weak. Only 2 children (11.1%) had

scores in the level “below the average”.

According to Green et al. (2002), individuals with ASD have poorer

outcomes in the balance tasks and better results in manual dexterity. Although

the authors have used the M-ABC, these results are similar to ours. However,

according to the same authors, the ball skills are in the same level of manual

dexterity, which has not occurred in our sample. It must be noticed that Green’s

study was applied only in children with Asperger disorder, so the sample had

higher levels of verbal-oral comprehension.

Still in Table 3, the FMQ (fine manipulation and visual-motor) showed

better scores when compared with the GMQ. Thus, 9 subjects (50%) had very

low level and the other 50% were divided by levels: weak, below average and

average.

The results are similar to Provost et al. (2007) and Jasmin et al. (2008).

Both studies suggest that individuals with ASD have better results in the FMQ

and lower levels in the GMQ. It must also be taken in consideration that the

values presented by Provost et al. (2007) (MGQ-Weak; GMF-Weak; QMT-

Weak), are close to our study as well as the standard deviation of each motor

quotient.

Finally, we show the QMT. It is a sum of the GMQ and FMQ. So it is

considered the best estimative of the overall motor profile.

Thus, in QMT, 12 individuals (66.7%) had a very low performance and only 1

person (5.6%) showed an average level.

Saraiva e Rodrigues (2005) examined a sample of 121 normal

portuguese children, between 27 and 60 months. The results also showed a

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Estudo 2

43

better performance for the FMQ. Although children with ASD show significantly

lower values in the GMQ and FMQ, the strong area is similar to normal

population.

Figure 1 analyses the evolution of motor pattern in our sample,

comparing the mean of motor quotients percentiles.

Figure 1. Percentiles of GMQ, FMQ e TMQ between 37 and 70 months.

Once again, the results showed lower values and the percentiles were, at

mean, below 15. In this sample, we could not observe a significant regression of

the motor pattern as children got older. On the other side the FMQ had higher

levels in all ages.

According to Landa and Mayer (2006), Loh et al. (2007) and Ozonoff et

al. (2008), we would expect a significant regression in motor pattern with age.

Perhaps this age range (37 - 70 months) is not enough to observe this

phenomenon. Correia (2006), in a study of Portuguese adult population with

ASD, also didn’t observe a decline in motor pattern of individuals with age.

During our research we felt some limitations while using PDMS-2: the

sample had a small number of individuals; the lack of collaboration of some

parents. As an instrument used to evaluate individuals with specials needs, the

instructions for applying PDMS-2 do not include augmentative and alternative

communication. Thus, we felt the lack of visual information, as a communication

system, to support our verbal instructions. As referred by Glazebrook et al.

(2008), if the information had been visual (in accordance with the

alternative/augmentative system communication used by each individual),

Percentiles of Motor Quotients

0 2 4 6 8

10 12 14 16

37-48 49-54 61-70 Months

Perc

en

tile

GMQ FMQ TMQ

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Estudo 2

44

probably the levels of motor performance would have been higher. Another fact

had to do with the number of individuals in the sample, that didn’t allow us to

generalize the results to the general population. Another limitation was the

control of the children’s IQ. This variable was not controlled and it could have

influenced the test results (Keary et al., 2009). We consider that the lack of

specific diagnosis within autism spectrum could also have influenced the results

of this study, as each the diagnoses have specific motor characteristics (Mari et

al. (2003)). Finally, we had lack of parents’ collaboration during the

investigation. It seems that these children have been submitted to multiple

assessments.

We also felt that there are a few studies that focus on the motor

component of the population with ASD. So, we found it difficult to compare our

results with other studies.

In sum, after having analysed the results, we found it difficult to establish

a homogeneous motor profile in this sample. The QMT was below the pattern of

normal population (percentile 11.2). However, we cannot characterize a typical

motor profile of these individuals. Therefore, we observed various performance

levels, within the sample and between each subtest. This heterogeneity also

exists within the same individual, and while applying the tests, we found that the

motor acquisitions did not develop following the same order when compared

with normal population (Table 1).

CONCLUSION

The literature review shows us that it is possible to identify changes in

motor development of children with ASD from birth. These results lead us, once

again, to question the possibility of a diagnosis, considering other signs and not

only the social behaviours and language covered in the DSM-IV-TR.

In our study, we could not define a pattern of motor development.

However, even with the differences between individuals and subtests, we

observed a very poor TMQ compared with the normal population. It must be

noticed that, the TMQ had a standard score of 69.9 with a standard deviation of

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Estudo 2

45

10.5. The results suggest that the major deficit has to do with the manipulation

of objects and that the strongest area is the fine manipulation and posture,

consequently the GMQ presented weaker performance levels.

As suggested by Berkeley et al. (2001), this study reinforces the

importance of motor evaluation. This area is not referred in the diagnostic

manuals and is compromised in the development of autistic children. In

addition, the motor evaluation is also considered as an important indicator for

specific intervention and empowerment of these children.

To conclude the discussion of our results, we considered interesting to

adapt the PDMS-2 instructions by using visual support and comparing the

performance of two different groups (one group with verbal instructions and the

other with verbal instructions and visual support). We consider important to

apply PDMS-2 to a large sample of children with ASD, and to control other

variables such as IQ and specific diagnosis within the spectrum. Thus, we

would be able to confirm if there are specific motor characteristics concerning

each diagnosis.

ACKNOWLEDGMENTS

This research was supported by Adapted Physical Activity Department of

Faculty of Sport, University of Porto. The authors gratefully acknowledge the

excellent participation of children and their parents in this study. The authors

would like to thank PRO-ED and all institutions (APAC, AMA, APPDA-norte) for

its contribution.

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Conclusões Finais

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CONCLUSÕES FINAIS

Da revisão da literatura apresentada pudemos constatar que são

evidentes alterações no desenvolvimento neuromotor de crianças com PEA

desde o nascimento. Estes resultados levam-nos, uma vez mais, a questionar a

possibilidade de um diagnóstico, considerando outros sinais que não apenas os

do domínio social e da linguagem contemplados no DSM-IV-TR.

No final do nosso estudo verificamos que o atraso no desenvolvimento

motor é muito marcado na população com PEA, situando-se muito abaixo do

percentil estandardizado para a população normal. Foi possível, ainda,

observar que a lacuna não se verifica apenas ao nível das aquisições motoras

mas também na própria qualidade do movimento.

Uma mudança de perspectiva social é imperativa. Por tempos

demasiadamente longos os problemas das pessoas com deficiências têm sido

exacerbados por uma sociedade que inabilita, que tem prestado mais atenção

aos impedimentos do que aos potenciais de tais pessoas. Assim, com esta

investigação pretendemos valorizar e enfatizar a área motora no

desenvolvimento dos indivíduos com PEA procurando compreender o potencial

de cada criança, uma vez que deste também dependem áreas como a

autonomia, a realização, o lazer, o trabalho produtivo, a actividade física e

consequentemente a sua saúde e bem-estar.

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